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2023年7月 第38卷 第7期11
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眶、颅沟通性包虫病1例

Orbital and cranial communicating hydatid disease: A case report

来源期刊： 眼科学报 | 2021年9月 第36卷 第9期： 755-761 发布时间： 收稿时间：2023/7/3 15:25:32 阅读量：2208
作者：
苏帆,
李彬,
黑砚,
丁琢,
杨新吉,
关键词：
眼眶包虫病棘球蚴
orbit hydatid disease echinococcus
DOI：
10.3978/j.issn.1000-4432.2021.09.12
患者女，因左眼睑反复红肿3个月余就诊。眼眶CT检查：左眶前部可见边界清楚的低密度软组织影，病变向眶外上方延伸，通过位于蝶骨大翼与蝶骨嵴交汇处侵蚀性骨孔与颅内病变沟通。颅内可见额叶、颞叶散在分布的团块状高密度病灶。眼眶MRI检查：边界清楚的异常信号病灶从左上睑延伸至眶上方和眶外上方，呈囊性改变。颅内病变呈混杂信号，散在分布于颞叶和额叶。临床诊断为左眼眶、颅沟通性病变。于全身麻醉下行左眼眶病变切除术，术后病理诊断为眼眶棘球蚴囊肿(包虫病)。发生于眶、颅的沟通性包虫病少有报道，本病例提示对于眶、颅沟通性包虫病需要根据病变的性质、位置采取个性化治疗原则，术前影像学检查的判断分析是辅助治疗的重要手段。
A young female patient complained of recurrent redness and swelling of the right eyelid for more than 3 months.Orbital CT examination showed that low density soft tissue density shadow with clear boundary can be seen in the anterior part of the left orbit. The lesion extended to the upper part of the orbit and communicated with the intracranial lesion through the erosive foramen at the intersection of the great wing of the sphenoid bone and the sphenoid ridge. There were massive high-density lesions in the frontal and temporal lobes. MRI examination of orbit showed that the left upper eyelid extended to the upper orbit and the upper extraorbital region. There were cystic signal of the orbit lesion and mixed signals of intracranial scattering in temporal and frontal lobes. The clinical diagnosis was left orbital cranial communicating lesion. The patient underwent orbital tumor resection under general anesthesia and was diagnosed as echinococcosis by postoperative pathology. This case suggests that for orbital cranial communicating echinococcosis, individualized treatment should be adopted according to the nature and location of the lesions, in which imaging examination are important.
眼眶包虫囊肿是一种少见的可通过病理学诊断的病变，也是一种继发于眼眶的细粒棘球蚴绦虫性病变，发生于儿童和年轻人。文献对单发眼眶或单发头颅的包虫病均有报道，但少有眶、颅沟通性包虫病变的病例。本文报告了1例年轻女性患者，发病以眼睑红肿及上睑下垂为特征。本文回顾分析该例眶、颅沟通性包虫病患者的影像学特征及临床特征，进行鉴别诊断，以期加深对该疾病的认识。

1 临床资料

患者，女，16岁，主诉左眼睑反复红肿3个月余，就诊于中国人民解放军总医院眼科医学部眼眶病外科(图1)。患者于2009年因颅内包虫病在新疆某医院行开颅手术，2016年因颅内包虫病复发再次行开颅手术，术后服用抗寄生虫药物(阿苯达唑片)2年后停药。3个月前出现左眼睑红肿，不能睁眼，当地诊所输抗生素2 d后好转，1个月后再次左眼红肿，就诊于山西某医院，行鼻窦炎手术诊疗(具体不详)，术后抗生素、激素治疗，左眼肿胀有好转，但复发加重。发病期间患者其他全身状况良好。眼眶专科体格检查：双眼裸眼视力1.2，左眼睑明显红肿，完全上睑下垂，上睑缘遮盖全部角膜，上睑皮肤充血红肿，皮温稍高，触诊可及皮下质偏软囊性肿物，有波动感，肿物活动性差，触压痛(+)，眼位正，眼球各方向运动尚可到位。眼球突出度：右眼20 mm，左眼18 mm，眶距94 mm，结膜充血水肿(++)，颞侧结膜明显突出睑裂外，角膜透明，瞳孔形圆居中，直径3 mm，对光反射灵敏，眼底检查正常。右眼专科体格检查未见异常。影像学检查：眼眶CT示左眶前部可见边界清楚的低密度软组织密度影，病变向眶外上方延伸，通过位于蝶骨大翼与蝶骨嵴交汇处侵蚀性骨孔与颅内病变沟通。颅内可见额叶、颞叶散在分布的团块状高密度病灶。眼眶MRI示左上睑延伸至眶上方、眶外上方可见边界清楚的异常信号，呈T1WI中偏低信号，T2WI高信号，囊壁增强。眶内病变通过眶外上方骨壁缺失处与颅内颞叶病变相连，颅内左侧颞叶和额叶见散在分布、不规则团块状混杂信号(图2)。临床初步诊断左眼眶、颅沟通性肿物(包虫病可能性大)。
患者于全身麻醉下接受左眼眶肿物切除术，手术行眉下弧形皮肤切口，分离皮下组织于轮匝肌层次下方见囊性肿物，与皮下组织粘连严重，囊壁背面与眶上缘骨膜粘连，囊壁腹面与提上睑肌及腱膜粘连，界限不清，分离困难。为最大程度降低囊内容物播散，将囊肿减容后分离，注射器抽吸囊内容物12 mL，呈黄色脓黏性夹杂小颗粒，钳夹封闭穿刺口，减容后术野开阔继续分离，至泪腺窝后方骨孔缺损处见病变蒂部明显变细，自蒂根部电凝后切断，完整切除眶内病变，探查骨孔处为增生的纤维组织封闭，未见暴露的脑膜组织，骨孔处无异常脑脊液渗漏，将切除的囊肿送病理。为预防囊内容物渗漏，高渗盐水浸泡10 min术野，清水反复冲洗后缝合切口。术后病理学诊断(图3)：盐水涂片及HE(染色显示送检的囊性内容物中见棘球蚴囊，囊壁组织理学检查可见外部的壳多糖层(或纤维层)和生发层，囊肿内充满液体，内含子囊和伴有头节的孵育囊，结合临床符合棘球蚴囊肿。PAS免疫组织化学染色呈阳性，包虫囊肿内液性活组织的生理盐水涂片可见到棘球成虫虫体和棘球虫体节段碎片。患者术后1周拆线，病情恢复良好出院。术后1年复查，左眼睑无肿胀，上睑抬起好，皮肤切口愈合良好，眶内肿瘤无复发。颅内病变稳定同术前。
图1 患者外观照：左眼睑红肿，完全上睑下垂，局部触压痛明显
Figure 1 External photos of the patient showed that the left eyelid was red and swollen, complete ptosis, with obvious local tenderness
图2 术前影像学检查
Figure 2 Preoperative imaging examination
(A)CT水平位示颅内颞叶散在分布团块状高密度病灶。(B)通过蝶骨大翼侵袭性骨孔，眶内病变与颅内病变沟通。(C)眼眶三维CT示：蝶骨大翼与蝶骨嵴交汇处侵蚀性骨孔，位于眶上裂的外上方。(D~F)眼眶MRI示：眼睑的病变为扁平块状，T1WI中偏低信号，T2WI高信号，囊壁增强。眶内病变为不规则条索状，呈T1WI中信号，T2WI混杂信号，不均匀增强。通过骨孔与眶内病变临近的颅内病变呈不规则结节状，T1WI及T2WI均混杂信号，囊壁增强。
(A) Horizontal CT showed high-density lesions massive scattered in intracranial temporal lobe. (B) Orbital lesions communicate with intracranial lesions through the invasive foramen of the greater wing of the sphenoid bone. (C) Orbital three-dimensional CT showed that the erosive foramen in the intersection of the greater wing of the sphenoid and the sphenoid ridge was located above the outer part of the supraorbital fissure. (D–F) Orbital MRI showed that the lesions of eyelid were flat and massive, low signal on T1WI, high signal on T2WI and with enhanced capsule wall. The orbital lesions were irregular, showing medium signal on T1WI and mixed signal on T2WI. The intracranial lesions adjacent to the orbital lesions through the foramen were irregular nodules, mixed signals on T1WI and T2WI, and enhanced with capsule wall.
图3 组织病理染色
Figure 3 Histopathological staining
(A)包虫囊肿内液性活组织的生理盐水涂片显示：棘球成虫虫体(白色三角形)，棘球虫体节段碎片(黑色三角形；盐水涂片，×25)；(B)棘球囊肿壁组织病理学检查可见外部的壳多糖层(或纤维层；白色箭头)和生发层(黑色箭头；HE，×50)；(C)囊肿壁周围可围绕肉芽组织或纤维性被膜(所谓“囊周围层”；HE，×50)；(D)病变周围组织可见肉芽肿反应，其中含有组织细胞(黑色箭头)和嗜酸细胞(白色箭头；HE，×400)。
(A) The normal saline smear of liquid living tissue in hydatid cyst showed echinococcus adult (white triangle mark) and echinococcus segmental fragments (black triangle mark; saline smear, ×25); (B) Histopathological examination of the swelling wall of acanthal balloon showed the outer chitosan layer (or fibrous layer; marked by white arrow) and germinal layer (marked by black arrow; HE staining, ×50); (C) Granulation tissue or fibrous capsule (so-called “Pericyst layer”) can be surrounded around the cyst wall (HE staining, ×50); (D) Granulomatous reaction can be seen in the surrounding tissue of the lesion, which contains histiocytes (marked by black arrow) and acidophile cells (marked by white arrow; HE staining, ×400).

2 讨论

包虫病又称为棘球蚴病，患者多见于牧区，与患病狗、羊密切接触史，发生于眼的棘球蚴病主要见于眼眶，其症状可表现为眼球突出、斜视、眼球运动障碍、复视、上睑下垂或疼痛等，当眶内病变较大引起眼球突出严重时继发暴露性角膜炎、角膜溃疡、角膜穿孔，并且压迫视神经产生视乳头水肿、视神经萎缩等症状[1]。
眼眶包虫病诊断要点如下[2-4]：1)在流行区有狗、羊等动物接触史；2 )有眼眶占位性病变一般临床表现及体征；3)CT、MRI、B超等影像学检查提示眼眶囊性病变；4 )实验室检查嗜伊红细胞增多，血清免疫学三项试验中2项以上阳性者，尤其是在身体其他部位患有包虫病时，应考虑眶内包虫囊肿的可能性。本例患者眼眶MRI显示位于眶前部囊肿信号，其边界清楚，T1WI中偏低，T2WI高信号，囊壁增强，与寻常的囊肿信号相比并无特殊性，但其实寄生虫囊肿仍有区别于常见囊肿的特殊表现：1 )囊肿内的虫体及其代谢性分泌产物会刺激周围的软组织发生炎性反应，所以出现眼睑红肿、甚至疼痛的刺激症状明显。而一般眼眶常见囊肿(包括常见的皮样囊肿、黏液囊肿、其他上皮性囊肿等)则症状平静，并无明显的充血、红肿等刺激症状。3 )寄生虫囊肿与特殊囊肿鉴别，例如伴有破溃的皮样囊肿，病变靠近眶前部则表现突然起病、病史短暂的眼睑红肿，这是因为破溃后的囊内容渗入周围软组织间隙而引起刺激性的炎症反应导致，二者鉴别点：破溃的皮样囊肿在突发红肿症状外，往往伴有进展缓慢的其他症状，例如皮样囊肿的占位效应引发的缓慢眼球突出、眶前部或眶周缓慢隆起的肿物，这是因为皮样囊肿的发病机制是一个缓慢发展的过程，因为胚胎发育期骨缝嵌入了脱落上皮细胞而逐渐形成，不同于寄生虫发病，这是一个短暂的过程。
眶、颅沟通性病变是否采取眶、颅联合手术，需要根据具体病情决定，术前影像显示眼眶囊肿主要位于眶前部向眶外上方延伸，通过蝶骨大翼与蝶骨嵴眶面交汇处侵蚀性骨孔与颅内病变相关联。因颅内病变播散分布于颞叶及额叶脑实质，开颅手术无法彻底清除颅内病变，且出现手术并发症的风险很大，考虑颅内多数病变已经钙化处于稳定期，决定颅内病变暂时观察不行手术，通过口服药物阿苯达唑控制[5]。而眶内病变，因上睑下垂已引发患者视功能障碍，选择手术完整切除病变，同时术前预备好医用耳脑胶(α-氰基丙烯酸)预防术中出现脑脊液眶漏时修补。本例患者手术顺利进行未发生脑脊液漏，术后患者恢复良好，笔者总结经验如下：对于寄生虫性眶、颅沟通性病变，因眶内病变为局限性而颅内病变为播散性分布，导致二者治疗方式不同，术前影像的认真判断与分析非常重要。
对于包虫性囊肿，手术应尽量完整分离囊壁取出肿物，避免囊内容物外流引起包虫种植或过敏反应。通过本例患者及文献查阅[6-7]，采取下列措施有助于完整囊肿摘除：1)术前根据MRI和CT检查准确定位病变选择手术入路；2)包虫性囊肿其囊壁因发生炎性反应与周围软组织粘连严重，术中注意分离操作手法轻巧，暴露囊肿前端后可不必强行剥离牵拉，以防破裂；3)可先行穿刺抽液，扩大术野后分离以防止囊内容外流；4)对有部分囊液溢出者，可用高渗盐水浸泡10 min、并反复冲洗术野。有关眼眶、眶、颅沟通性包虫病的诊断、治疗经验总结尚待积累更多病例进一步探讨。

利益冲突

所有作者均声明不存在利益冲突。

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2、Grosso G, Gruttadauria S, Biondi A, et al. Worldwide epidemiology of liver hydatidosis including the Mediterranean area[ J]. World J Gastroenterol, 2012, 18(13): 1425-1437.Grosso G, Gruttadauria S, Biondi A, et al. Worldwide epidemiology of liver hydatidosis including the Mediterranean area[ J]. World J Gastroenterol, 2012, 18(13): 1425-1437.
3、Rajabi MT, Bazvand F, Makateb A, et al. Orbital hydatid cyst with diverse locality in the orbit and review of literatures[ J]. Arch Iran Med, 2014, 17(3): 207-210.Rajabi MT, Bazvand F, Makateb A, et al. Orbital hydatid cyst with diverse locality in the orbit and review of literatures[ J]. Arch Iran Med, 2014, 17(3): 207-210.
4、Gomez Morales A, Croxatto JO, Crovetto L, et al. Hydatid cysts of the orbit. A review of 35 cases[ J]. Ophthalmology, 1988, 95(8): 1027- 1032.Gomez Morales A, Croxatto JO, Crovetto L, et al. Hydatid cysts of the orbit. A review of 35 cases[ J]. Ophthalmology, 1988, 95(8): 1027- 1032.
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7、Fallahi Motlagh M, Janghi Aghdam H, Fallahi Motlagh B, et al. Primary orbital hydatid cyst: a case report[ J]. Acta Med Iran, 2017, 55(8): 530-532.Fallahi Motlagh M, Janghi Aghdam H, Fallahi Motlagh B, et al. Primary orbital hydatid cyst: a case report[ J]. Acta Med Iran, 2017, 55(8): 530-532.
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